Vereniging Spierziekten Nederland

Nieuws

Franse Duchenne-muizen maken dystrofine

In het ledenblad Contact en in de Duchenne nieuwsbrief werd al eerder gesproken over exon-skipping. Met deze techniek kunnen genetische fouten voor een deel gerepareerd worden. Franse onderzoekers melden een belangrijk succes.

Het gezaghebbende tijdschrift Science meldt in haar online editie van vrijdag 5 november jl. dat een groep Franse onderzoekers erin geslaagd is langdurige productie van dystrofine bij muizen met de verschijnselen van Duchenne spierdystrofie (mdx-muis) te bewerkstelligen door middel van "exon skipping". Dit is een nieuwe vorm van genetische therapie waar ook in Leiden (Dr. Judith van Deutekom, Humane Genetica, LUMC) aan wordt gewerkt. Met behulp van zogenaamde antisense moleculen, kleine stukjes synthetisch RNA ( zogenaamde AONs) die kunnen plakken aan specifieke delen van de genetische code, wordt het in elkaar zetten van de code gemanipuleerd zodat bepaalde bouwstenen (exonen) worden overgeslagen ("geskipt"). Daarmee kan de leesbaarheid van de genetische code en dus de productie van een korter, maar grotendeels functioneel dystrofine in Duchenne patiënten hopelijk worden hersteld. Eigenlijk wordt zo van een Duchenne dystrofine een Becker dystrofine gemaakt, hetgeen tot een grote verbetering in Duchenne patiënten zou kunnen leiden.

Voor het introduceren van een therapeutisch antisense molecuul in spierweefsel van mdx-muizen hebben de Franse onderzoekers nu gebruik gemaakt van een "AON gastheer-gen" (het zogenaamde U7snRNA-gen) dat van nature een functie heeft in het bewerken van de code van andere genen in de celkern. Als onderdeel van dit gen zal de AON in voldoende mate en langdurig aangemaakt worden in de kern, alwaar de bewerking van de dystrofine-code ook plaats vindt. Als drager van dit "antisense gen" is een vector gebruikt die is afgeleid van het adeno-associated-virus (AAV). Dit soort vectoren lijken zeer veilig, omdat dit virus geen ziekte veroorzaakt in mensen. Een ander groot voordeel is dat dit virus heel klein is en een grote voorliefde heeft voor spierweefsel, dus het transporteert het "antisense gen" heel efficiënt door het spierweefsel.

Het bijzondere van het Franse onderzoek is gelegen in het feit dat met deze methode het antisense effect langdurig aanhield en daarmee in volledige spiergroepen tot de productie van dystrofine leidde gedurende 13 weken!

Over effecten en eventuele schadelijkheid op langere termijn is nog onvoldoende bekend. Het experiment, werd, zoals genoemd, verricht bij muizen. Om de stap naar de toepassing bij mensen te kunnen maken is nog veel onderzoek nodig. Als onderzoekers daar in de toekomst in zouden slagen, zou dit leiden kunnen tot een mildere vorm van spierdystrofie.

Meer achtergrondinformatie over dit onderwerp treft u in het artikel "Plakken en knippen in spiercellen" dat verscheen in het VSN Contact, jaargang 35, (2002) nr 1 (februari). Dit artikel is terug te vinden op het ledengedeelte van de VSN-site.
13 november 2004

VSN - Lt. gen. van Heutszlaan 6 - 3743 JN Baarn tel: 035-5480480 Spierziekten Infolijn: 0900-5480480 - E-mail: vsn@vsn.nl - Postbank 1422400